dontbemed

Y học chứng cứ song ngữ

,

Phát hiện dị dạng động tĩnh mạch phế quản trước khi triệt đốt bằng catheter đối với cuồng nhĩ và rung nhĩ kịch phát: Báo cáo ca lâm sàng

Bronchial Arteriovenous Malformation Detection Prior to Catheter Ablation for Paroxysmal Atrial Flutter and Fibrillation: A Case Report

Alexandra Arvanitaki; Marios Georgios Bantidos; Theodora Zaglavara; Lydia Kalogeropoulou; Athanasios Samaras; Athina Nasoufidou; Efstratios Karagiannidis; Georgios Stavropoulos; Apostolos Tzikas; Nikolaos Fragakis. American Journal of Case Reports. doi: 10.12659/AJCR.949879. Open access.
Electrocardiogram of paroxysmal anticlockwise re-entry atrial flutter, indicating right isthmus dependenceA “sawtooth” pattern of inverted flutter waves is present in leads II, III; an augmented vector foot and upright flutter waves are present in lead V1 (red circle).
Figure 1
https://jours.isi-science.com/imageXml.php?i=amjcaserep-26-e949879-g001.jpg&idArt=949879&w=1000 Figure 1 Hình 1
Electrocardiogram of paroxysmal anticlockwise re-entry atrial flutter, indicating right isthmus dependenceA “sawtooth” pattern of inverted flutter waves is present in leads II, III; an augmented vector foot and upright flutter waves are present in lead V1 (red circle).
Điện tâm đồ của cơn cuồng nhĩ kịch phát do vòng vào lại ngược chiều kim đồng hồ, cho thấy sự phụ thuộc vào eo phải. Dạng hình “răng cưa” của các sóng cuồng nhĩ đảo ngược hiện diện ở các chuyển đạo II, III; một chuyển đạo aVF và các sóng cuồng nhĩ thẳng đứng hiện diện ở chuyển đạo V1 (vòng tròn đỏ).
Three-dimensional computed tomography volume-rendering technique reconstruction of the bronchial arteriovenous malformation(A) Meandering course of the bronchial artery with a small aneurysm indicated near its origin from the thoracic aorta (red arrow). (B) The bronchial artery drains into the right pulmonary artery through a small branch (green arrow). (C, D) A larger saccular aneurysm with mural calcifications is noted distally along the bronchial artery near the left atrium (blue arrows).
Figure 2
https://jours.isi-science.com/imageXml.php?i=amjcaserep-26-e949879-g002.jpg&idArt=949879&w=1000 Figure 2 Hình 2
Three-dimensional computed tomography volume-rendering technique reconstruction of the bronchial arteriovenous malformation(A) Meandering course of the bronchial artery with a small aneurysm indicated near its origin from the thoracic aorta (red arrow). (B) The bronchial artery drains into the right pulmonary artery through a small branch (green arrow). (C, D) A larger saccular aneurysm with mural calcifications is noted distally along the bronchial artery near the left atrium (blue arrows).
Tái tạo hình ảnh dị dạng động tĩnh mạch phế quản bằng kỹ thuật dựng hình thể tích từ chụp cắt lớp vi tính 3 chiều. (A) Đường đi ngoằn ngoèo của động mạch phế quản với một túi phình nhỏ được chỉ ra ở gần vị trí xuất phát từ động mạch chủ ngực (mũi tên đỏ). (B) Động mạch phế quản đổ vào động mạch phổi phải thông qua một nhánh nhỏ (mũi tên xanh lá). (C, D) Một túi phình hình túi lớn hơn với các tổn thương vôi hóa thành mạch được ghi nhận ở đoạn xa dọc theo động mạch phế quản, gần tâm nhĩ trái (mũi tên xanh dương).
Resting electrocardiogram in sinus rhythm (55 beats/min)No cardiac pathology is present.
Figure 3
https://jours.isi-science.com/imageXml.php?i=amjcaserep-26-e949879-g003.jpg&idArt=949879&w=1000 Figure 3 Hình 3
Resting electrocardiogram in sinus rhythm (55 beats/min)No cardiac pathology is present.
Điện tâm đồ lúc nghỉ ở nhịp xoang (55 lần/phút). Không có bệnh lý tim mạch.
Transthoracic echocardiography(A) Parasternal long-axis view shows mild left ventricular hypertrophy (red arrows indicate interventricular septum and posterior wall of the left ventricle) due to arterial hypertension, with normal left ventricular size. (B) Apical 4-chamber view depicts normal biatrial size. Left ventricular function is within normal range.
Figure 4
https://jours.isi-science.com/imageXml.php?i=amjcaserep-26-e949879-g004.jpg&idArt=949879&w=1000 Figure 4 Hình 4
Transthoracic echocardiography(A) Parasternal long-axis view shows mild left ventricular hypertrophy (red arrows indicate interventricular septum and posterior wall of the left ventricle) due to arterial hypertension, with normal left ventricular size. (B) Apical 4-chamber view depicts normal biatrial size. Left ventricular function is within normal range.
Siêu âm tim qua thành ngực. (A) Mặt cắt trục dọc cạnh ức cho thấy phì đại tâm thất trái nhẹ (mũi tên đỏ chỉ vách liên thất và thành sau của tâm thất trái) do tăng huyết áp động mạch, với kích thước tâm thất trái bình thường. (B) Mặt cắt 4 buồng từ mỏm mô tả kích thước hai tâm nhĩ bình thường. Chức năng tâm thất trái nằm trong giới hạn bình thường.
Invasive aortography assessment of the bronchial arteriovenous malformation (BAVM)Selective aortography demonstrates the BAVM arising from the descending thoracic aorta (red arrows). Opacification of drainage into the pulmonary artery is limited, likely due to contrast dilution within the pulmonary circulation.
Figure 5
https://jours.isi-science.com/imageXml.php?i=amjcaserep-26-e949879-g005.jpg&idArt=949879&w=1000 Figure 5 Hình 5
Invasive aortography assessment of the bronchial arteriovenous malformation (BAVM)Selective aortography demonstrates the BAVM arising from the descending thoracic aorta (red arrows). Opacification of drainage into the pulmonary artery is limited, likely due to contrast dilution within the pulmonary circulation.
Đánh giá dị dạng động tĩnh mạch phế quản (BAVM) bằng chụp động mạch chủ xâm lấn. Chụp động mạch chủ chọn lọc cho thấy BAVM xuất phát từ động mạch chủ ngực xuống (mũi tên đỏ). Sự hiện hình của dòng đổ vào động mạch phổi bị hạn chế, có thể là do thuốc cản quang bị pha loãng trong tuần hoàn phổi.
Show
Hide
EN – VI
VI – EN

Abstract

Tóm tắt

BACKGROUND: Catheter ablation for paroxysmal atrial flutter (PAFL) and atrial fibrillation (PAF) is a first-line treatment to maintain sinus rhythm. However, routine preprocedural imaging is not standardized, despite a high prevalence of incidental findings that may influence procedural planning. This report describes a case of a bronchial arteriovenous malformation (BAVM) detected on multidetector computed tomography prior to ablation in a patient with PAFL and PAF.

BỐI CẢNH: Triệt đốt bằng catheter đối với cuồng nhĩ kịch phát (PAFL) và rung nhĩ kịch phát (PAF) là phương pháp điều trị hàng đầu để duy trì nhịp xoang. Tuy nhiên, chẩn đoán hình ảnh thường quy trước thủ thuật vẫn chưa được chuẩn hóa, mặc dù tỷ lệ phát hiện tình cờ các tổn thương có thể ảnh hưởng đến việc lập kế hoạch thủ thuật là rất cao. Báo cáo này mô tả một trường hợp dị dạng động tĩnh mạch phế quản (BAVM) được phát hiện trên chụp cắt lớp vi tính đa dãy đầu dò trước khi triệt đốt ở một bệnh nhân mắc PAFL và PAF.

CASE REPORT: A 69-year-old woman who predominantly experienced episodes of PAFL, with occasional PAF, underwent pre-ablation multidetector computed tomography. Imaging demonstrated a serpiginous bronchial artery draining into the right pulmonary artery, with 2 aneurysms (approximately 1 cm proximal to the aortic origin and 4 cm proximal to the drainage site) in close proximity to the right pulmonary veins. Hemodynamic evaluation confirmed a non-significant left-to-right shunt, and a conservative approach was selected. Because of perioperative concerns about the BAVM’s location, the procedural plan was modified; rather than a combined procedure of pulmonary vein isolation with right isthmus ablation, only a typical PAFL ablation was performed. The patient had an uneventful post-procedural course, without arrhythmic recurrence or BAVM-related complications at 6 months. Annual follow-ups with contrast-enhanced computed tomography angiography were scheduled after joint cardiology and radiology consultation.

BÁO CÁO CA LÂM SÀNG: Một phụ nữ 69 tuổi chủ yếu gặp các cơn PAFL, thỉnh thoảng xen kẽ PAF, đã được chụp cắt lớp vi tính đa dãy đầu dò trước triệt đốt. Hình ảnh cho thấy một động mạch phế quản ngoằn ngoèo đổ vào động mạch phổi phải, với 2 phình mạch (khoảng 1 cm tính từ gốc động mạch chủ và 4 cm tính từ vị trí đổ vào) nằm rất gần các tĩnh mạch phổi phải. Đánh giá huyết động xác định có một luồng thông trái-sang-phải không có ý nghĩa lâm sàng, và phương pháp tiếp cận bảo tồn đã được lựa chọn. Do những lo ngại trong giai đoạn phẫu thuật về vị trí của BAVM, kế hoạch thủ thuật đã được thay đổi; thay vì thực hiện thủ thuật kết hợp cô lập tĩnh mạch phổi với triệt đốt eo phải, bệnh nhân chỉ được triệt đốt PAFL điển hình. Bệnh nhân có quá trình sau thủ thuật diễn ra thuận lợi, không bị tái phát loạn nhịp hoặc gặp biến chứng liên quan đến BAVM sau 6 tháng. Lịch theo dõi hàng năm bằng chụp cắt lớp vi tính mạch máu có cản quang đã được thiết lập sau khi hội chẩn giữa chuyên khoa tim mạch và chẩn đoán hình ảnh.

CONCLUSIONS: This case highlights the importance of systematic preprocedural imaging in PAF and PAFL ablation to detect unexpected intra- or extracardiac findings, such as a BAVM, that may affect procedural strategy and require a multidisciplinary approach.

KẾT LUẬN: Ca lâm sàng này nhấn mạnh tầm quan trọng của việc chẩn đoán hình ảnh hệ thống trước thủ thuật trong triệt đốt PAF và PAFL để phát hiện các tổn thương không mong muốn trong hoặc ngoài tim, chẳng hạn như BAVM, những tổn thương có thể ảnh hưởng đến chiến lược thủ thuật và đòi hỏi một phương pháp tiếp cận đa chuyên khoa.

Keywords: ablation techniques, atrial fibrillation, atrial flutter, bronchial fistula, computed tomography angiography

Từ khóa: kỹ thuật triệt đốt, rung nhĩ, cuồng nhĩ, rò phế quản, chụp cắt lớp vi tính mạch máu

Introduction

Đặt vấn đề

Atrial fibrillation (AF) is the most prevalent sustained arrhythmia, affecting millions worldwide and strongly contributing to cardiovascular morbidity and mortality 1. Although rate control and anticoagulation remain essential components of AF therapy, rhythm control through atrial fibrillation catheter ablation (AFCA) has demonstrated superior outcomes relative to antiarrhythmic agents in maintaining sinus rhythm, improving quality of life, and reducing long-term complications in selected groups 2.

Rung nhĩ (AF) là tình trạng loạn nhịp tim dai dẳng phổ biến nhất, ảnh hưởng đến hàng triệu người trên toàn thế giờ và góp phần lớn vào tỷ lệ mắc bệnh cũng như tử vong do tim mạch 1. Mặc dù kiểm soát tần số và liệu pháp kháng đông vẫn là những thành phần thiết yếu trong điều trị rung nhĩ, việc kiểm soát nhịp bằng triệt đốt rung nhĩ qua catheter (AFCA) đã chứng minh kết quả vượt trội so với các thuốc chống loạn nhịp trong việc duy trì nhịp xoang, cải thiện chất lượng cuộc sống và giảm các biến chứng lâu dài ở các nhóm bệnh nhân được lựa chọn 2.

Pre-procedural imaging is increasingly used to delineate pulmonary vein (PV) anatomy and left atrium size, and to exclude thrombi and structural abnormalities 3–5, as well as for integration into 3-dimensional mesh mapping models 6,7. Multidetector computed tomography (MDCT) is often preferred over cardiac magnetic resonance imaging because of its faster acquisition time, higher spatial resolution, and compatibility with electroanatomical mapping integration 8,9. Cardiac imaging modalities frequently reveal incidental findings (also reported as “collateral” findings) 10; up to 69% of MDCT scans reportedly can identify incidental findings 11. In addition to cardiac incidental findings, MDCT can detect extracardiac incidental findings in the lungs, abdomen, or chest wall, ranging from pulmonary nodules to vascular malformations, with important clinical and financial implications 12.

Chẩn đoán hình ảnh trước thủ thuật ngày càng được sử dụng rộng rãi để mô tả hình thái giải phẫu tĩnh mạch phổi (PV) và kích thước tâm nhĩ trái, loại trừ huyết khối và các bất thường cấu trúc 3–5, cũng như để tích hợp vào các mô hình bản đồ dựng hình 3 chiều 6,7. Chụp cắt lớp vi tính đa dãy đầu dò (MDCT) thường được ưa chuộng hơn so với chụp cộng hưởng từ tim nhờ thời gian ghi hình nhanh hơn, độ phân giải không gian cao hơn và khả năng tương thích khi tích hợp bản đồ điện giải phẫu 8,9. Các phương pháp chẩn đoán hình ảnh tim thường xuyên phát hiện các tổn thương tình cờ (còn được báo cáo là tổn thương “bên lề”) 10; các báo cáo cho thấy có đến 69% số ca chụp MDCT có thể phát hiện các tổn thương tình cờ 11. Bên cạnh các tổn thương tình cờ tại tim, MDCT còn có thể phát hiện các tổn thương tình cờ ngoài tim ở phổi, ổ bụng hoặc thành ngực, từ các nốt ở phổi cho đến các dị dạng mạch máu, mang lại những ảnh hưởng quan trọng về mặt lâm sàng lẫn chi phí điều trị 12.

This report describes a 69-year-old woman with a bronchopulmonary arteriovenous malformation (BAVM) detected on MDCT prior to catheter ablation for paroxysmal atrial flutter (PAFL) and AF. This finding initiated a multidisciplinary discussion and ultimately modified the therapeutic approach.

Báo cáo này mô tả một trường hợp bệnh nhân nữ 69 tuổi bị dị dạng động tĩnh mạch phế quản phổi (BAVM) được phát hiện trên MDCT trước khi tiến hành triệt đốt qua catheter đối với cuồng nhĩ kịch phát (PAFL) và rung nhĩ. Phát hiện này đã khởi đầu cho một cuộc hội chẩn đa chuyên khoa và cuối cùng đã làm thay đổi phương pháp điều trị.

Case Report

Báo cáo ca lâm sàng

A 69-year-old woman with infrequent episodes of PAFL (Figure 1), occasionally alternating with paroxysmal atrial fibrillation (PAF), and arterial hypertension, was receiving oral rivaroxaban 20 mg once daily, amiodarone 200 mg once daily, nebivolol 2.5 mg once daily, and olmesartan/hydrochlorothiazide 20/12.5 mg once daily. She underwent an MDCT scan before planned PV ablation combined with a right isthmus procedure. The examination revealed normal coronary arteries without evidence of atherosclerotic lesions and identified a BAVM with the bronchial artery draining into the right pulmonary artery (Figure 2A, 2B). The bronchial artery had a prominent serpiginous course, and 2 aneurysms were present along its trajectory: a smaller aneurysm (1 cm in diameter) located immediately distal to its origin from the descending thoracic aorta, and a larger aneurysm (up to 4 cm in diameter) proximal to the drainage site into the right pulmonary artery. The larger aneurysm was positioned posteriorly and in close anatomical proximity to the right PVs (Figure 2C, 2D). A resting electrocardiogram did not reveal abnormalities (Figure 3), and transthoracic echocardiography performed after the BAVM diagnosis showed a left ventricle with normal size exhibiting preserved systolic and diastolic function (Figure 4).

Một phụ nữ 69 tuổi có các cơn PAFL tần suất thưa (Hình 1), đôi khi xen kẽ với rung nhĩ kịch phát (PAF), và tăng huyết áp động mạch, đang được điều trị bằng rivaroxaban đường uống 20 mg một lần mỗi ngày, amiodarone 200 mg một lần mỗi ngày, nebivolol 2.5 mg một lần mỗi ngày, và olmesartan/hydrochlorothiazide 20/12.5 mg một lần mỗi ngày. Bệnh nhân đã được chụp MDCT trước khi thực hiện triệt đốt PV theo kế hoạch kết hợp với thủ thuật eo phải. Kết quả kiểm tra cho thấy các động mạch vành bình thường không có dấu hiệu của tổn thương xơ vữa động mạch và phát hiện một BAVM với động mạch phế quản đổ vào động mạch phổi phải (Hình 2A, 2B). Động mạch phế quản có đường đi ngoằn ngoèo rõ rệt, và có 2 túi phình dọc theo lộ trình của nó: một túi phình nhỏ hơn (đường kính 1 cm) nằm ngay đoạn xa vị trí xuất phát từ động mạch chủ ngực xuống, và một túi phình lớn hơn (đường kính lên đến 4 cm) ở đoạn gần vị trí đổ vào động mạch phổi phải. Túi phình lớn hơn nằm ở phía sau và có vị trí giải phẫu rất gần với các PV phải (Hình 2C, 2D). Điện tâm đồ lúc nghỉ không phát hiện bất thường (Hình 3), và siêu âm tim qua thành ngực được thực hiện sau khi chẩn đoán BAVM cho thấy tâm thất trái có kích thước bình thường với chức năng tâm thu và tâm trương được bảo tồn (Hình 4).

Right and left heart catheterization was performed for hemodynamic evaluation of the shunt and for aortography to visualize the BAVM. Access was obtained through the right femoral vein and right femoral artery (7-Fr and 5-Fr catheters, respectively). The mean pulmonary artery pressure was 17 mmHg, with a pulmonary vascular resistance of 1.6 Wood units; pulmonary capillary wedge pressure was 12 mmHg. The indirect Fick method was used to calculate cardiac output. Blood samples were collected from the inferior and superior vena cava, right atrium, right and left pulmonary arteries, aorta, and PVs to determine oxygen saturation. The mean oxygen saturation value from left and right pulmonary arteries was used. The calculated Qp/Qs ratio was 1.4. During aortography, drainage of the bronchial artery into the pulmonary artery could not be visualized (Figure 5), likely because of contrast dilution within the pulmonary circulation.

Thông tim phải và trái đã được thực hiện để đánh giá huyết động của luồng thông (shunt) và chụp động mạch chủ để quan sát BAVM. Đường vào được thực hiện qua tĩnh mạch đùi phải và động mạch đùi phải (sử dụng catheter kích thước lần lượt là 7-Fr và 5-Fr). Áp lực động mạch phổi trung bình là 17 mmHg, với sức cản mạch máu phổi là 1.6 đơn vị Wood; áp lực mao mạch phổi bít là 12 mmHg. Phương pháp Fick gián tiếp được sử dụng để tính cung lượng tim. Các mẫu máu được thu thập từ tĩnh mạch chủ dưới và tĩnh mạch chủ trên, tâm nhĩ phải, động mạch phổi phải và trái, động mạch chủ, và các PV để xác định độ bão hòa oxy. Giá trị độ bão hòa oxy trung bình từ động mạch phổi trái và phải đã được sử dụng. Tỷ lệ Qp/Qs tính được là 1.4. Trong quá trình chụp động mạch chủ, việc đổ máu từ động mạch phế quản vào động mạch phổi không thể quan sát được (Hình 5), có thể là do thuốc cản quang bị pha loãng trong tuần hoàn phổi.

Due to the hemodynamically non-significant left-to-right shunt, the absence of hemodynamic burden on the left ventricle, and the lack of symptoms, a conservative approach was selected for BAVM management. The close anatomical proximity of the aneurysmal segment to the PVs, as shown in Figure 2, led to concerns about increased procedural AFCA risk, specifically the potential for vascular injury or aneurysm-related complications during energy delivery. After completion of invasive and non-invasive diagnostic evaluation, the case was discussed in a multidisciplinary setting involving electrophysiologists, interventional cardiologists, adult congenital cardiologists, and radiologists. A shared decision was made to proceed only with right isthmus ablation and to monitor aneurysm size and morphology with annual computed tomography angiography (CTA); if the BAVM remained stable, scan repetition every 2–3 years was proposed. The low AF burden further supported postponement of AFCA.

Do luồng thông trái-sang-phải không có ý nghĩa về mặt huyết động, không gây gánh nặng huyết động lên tâm thất trái và không có triệu chứng, phương pháp tiếp cận bảo tồn đã được lựa chọn để quản lý BAVM. Vị trí giải phẫu rất gần của đoạn túi phình với các PV, như được hiển thị trong Hình 2, đã dẫn đến những lo ngại về việc làm tăng nguy cơ thủ thuật AFCA, cụ thể là khả năng gây tổn thương mạch máu hoặc các biến chứng liên quan đến túi phình trong quá trình phát năng lượng. Sau khi hoàn thành đánh giá chẩn đoán xâm lấn và không xâm lấn, ca bệnh đã được thảo luận trong một buổi hội chẩn đa chuyên khoa bao gồm các bác sĩ điện sinh lý tim, bác sĩ tim mạch can thiệp, bác sĩ tim mạch bẩm sinh người lớn và bác sĩ chẩn đoán hình ảnh. Một quyết định chung đã được đưa ra là chỉ tiến hành triệt đốt eo phải và theo dõi kích thước cũng như hình thái túi phình bằng chụp cắt lớp vi tính mạch máu (CTA) hàng năm; nếu BAVM duy trì ổn định, việc lặp lại quy trình chụp sau mỗi 2–3 năm đã được đề xuất. Gánh nặng AF thấp càng ủng hộ việc hoãn thủ thuật AFCA.

After right isthmus ablation, the patient experienced an uneventful post-procedural course, without arrhythmic recurrence or BAVM-related complications at the 6-month follow-up. She remains under close follow-up by the electrophysiology team. The feasibility of PV ablation will be reassessed if PAF recurs. If AFCA is pursued, an interventional approach to occlude the BAVM (via transcatheter embolization) is likely to be a prudent step to assess subsequent PAF resolution and mitigate complications during PV isolation.

Sau khi triệt đốt eo phải, bệnh nhân có quá trình sau thủ thuật diễn ra thuận lợi, không bị tái phát loạn nhịp hoặc gặp biến chứng liên quan đến BAVM tại thời điểm theo dõi 6 tháng. Bệnh nhân tiếp tục được theo dõi chặt chẽ bởi đội ngũ điện sinh lý tim. Khả năng thực hiện triệt đốt PV sẽ được đánh giá lại nếu PAF tái phát. Nếu thủ thuật AFCA được tiến hành, phương pháp can thiệp để bít BAVM (thông qua thuyên tắc mạch qua catheter) có khả năng sẽ là một bước đi thận trọng để đánh giá sự thuyên giảm PAF sau đó và giảm thiểu các biến chứng trong quá trình cô lập PV.

Discussion

Bàn luận

A key takeaway from this case is that pre-ablative cardiac imaging, particularly with MDCT, can be essential for pre- and peri-procedural decision-making because it may reveal intra- or extracardiac incidental findings that require consideration. This report outlines an asymptomatic case of a primary BAVM, or “primary angioma arteriovenosum racemosum” (racemose hemangioma), identified during pre-procedural AFCA MDCT imaging 13. The true incidence of BAVMs is unknown, and they are considered rare; no consistent sex predominance has been established, although several series have shown slightly higher rates in men 14,15. The embryologic mechanisms underlying these anomalies remain unclear, but BAVMs generally represent abnormal direct connections between systemic bronchial arteries and PVs, bypassing the capillary bed network 16. Progressive enlargement may occur with age as flow increases and the vessel walls weaken and stretch 17. Although BAVMs most often present with hemoptysis, they may also remain clinically silent, as in the present case. Reported complications include hemomediastinum, hemothorax, and thromboembolism, primarily in the setting of rupture or aneurysm formation 14,18–23. In our patient, the large aneurysm posed a theoretical risk of in situ thrombosis with subsequent pulmonary embolism, as well as the potential for embolic material migration during attempted occlusion.

Một bài học kinh nghiệm quan trọng từ ca lâm sàng này là việc chẩn đoán hình ảnh tim trước triệt đốt, đặc biệt là với MDCT, có thể mang ý nghĩa thiết yếu cho việc ra quyết định trước và trong thủ thuật vì nó có thể phát hiện các tổn thương tình cờ trong hoặc ngoài tim cần phải cân nhắc. Báo cáo này mô tả một trường hợp không triệu chứng của BAVM nguyên phát, hay còn gọi là “u mạch động tĩnh mạch chùm nguyên phát” (u mạch dạng chùm), được phát hiện trong quá trình chụp MDCT trước thủ thuật AFCA 13. Tỷ lệ mắc thực tế của BAVM vẫn chưa được biết rõ và chúng được coi là hiếm gặp; không có sự ưu thế rõ rệt nào về giới tính được thiết lập, mặc dù một vài chuỗi ca lâm sàng đã cho thấy tỷ lệ cao hơn một chút ở nam giới 14,15. Cơ chế phôi thai học nền tảng của những bất thường này vẫn chưa rõ ràng, nhưng BAVM nói chung đại diện cho các kết nối trực tiếp bất thường giữa các động mạch phế quản hệ thống và các PV, bỏ qua mạng lưới giường mao mạch 16. Sự giãn lớn tiến triển có thể xảy ra theo tuổi tác khi lưu lượng dòng chảy tăng lên và thành mạch bị suy yếu cũng như kéo căng 17. Mặc dù BAVM thường biểu hiện nhất bằng triệu chứng ho ra máu, chúng cũng có thể hoàn toàn im lặng về mặt lâm sàng, giống như trong trường hợp hiện tại. Các biến chứng được báo cáo bao gồm tràn máu trung thất, tràn máu màng phổi và thuyên tắc mạch, chủ yếu trong bối cảnh vỡ hoặc hình thành túi phình 14,18–23. Ở bệnh nhân của chúng tôi, túi phình lớn đặt ra một nguy cơ lý thuyết về huyết khối tại chỗ dẫn đến thuyên tắc phổi thứ phát, cũng như khả năng di chuyển của các vật liệu thuyên tắc trong quá trình cố gắng thực hiện can thiệp bít mạch.

Only a few publications describe similar BAVM cases discovered as incidental findings 24–28, and even fewer document detection solely through non-invasive imaging (computed tomography/CTA) without fluoroscopy. To our knowledge, this is the first reported asymptomatic BAVM identified during preprocedural AFCA assessment; it raises several questions regarding optimal management.

Chỉ có một số ít ấn phẩm mô tả các trường hợp BAVM tương tự được phát hiện như một tổn thương tình cờ 24–28, và thậm chí còn ít hơn các tài liệu chứng minh việc phát hiện chỉ thông qua chẩn đoán hình ảnh không xâm lấn (chụp cắt lớp vi tính/CTA) mà không cần soi chiếu huỳnh quang. Theo hiểu biết của chúng tôi, đây là trường hợp BAVM không triệu chứng đầu tiên được báo cáo được phát hiện trong quá trình đánh giá trước thủ thuật AFCA; nó đặt ra một số câu hỏi liên quan đến việc quản lý tối ưu.

The question of whether to intervene in the BAVM is multifactorial. Although prophylactic treatment, including transcatheter embolization with N-butyl-2-cyanoacrylate (NBCA) and coils or surgical resection, has been described 27,29, intervention is generally reserved for symptomatic cases or those with evidence of hemodynamic significance. Accordingly, in the absence of symptoms, functional impairment, or hemodynamic overload, an interventional approach was considered unwarranted in the present case. However, the presence of a sizable aneurysmal segment along the bronchial artery requires regular follow-up. Similar asymptomatic cases have been discharged without a structured follow-up plan 24 or advised to undergo computed tomography surveillance every 6 months 25, but no optimal strategy has been defined. In the present case, annual follow-up with contrast-enhanced CTA was selected after joint cardiology and radiology consultation. Compared with magnetic resonance imaging, CTA provides superior spatial resolution, faster acquisition, and standardized protocols that enhance reproducibility for detailed aneurysm and vascular assessment 9. We consider the benefits of CTA to outweigh the risks associated with radiation exposure, which were mitigated by appropriate spacing of imaging intervals. Other asymptomatic BAVM cases – managed conservatively and monitored with computed tomography/CTA – have demonstrated stable anatomy for periods ranging from 16 months to 5 years after diagnosis, without hemorrhage or lesion enlargement reported 24,25.

Câu hỏi về việc có nên can thiệp vào BAVM hay không phụ thuộc vào nhiều yếu tố. Mặc dù điều trị dự phòng, bao gồm thuyên tắc mạch qua catheter với N-butyl-2-cyanoacrylate (NBCA) và vòng xoắn kim loại (coils) hoặc phẫu thuật cắt bỏ, đã được mô tả 27,29, việc can thiệp nhìn chung chỉ được dành riêng cho các trường hợp có triệu chứng hoặc những trường hợp có bằng chứng về ý nghĩa huyết động. Do đó, khi không có các triệu chứng, suy giảm chức năng hoặc quá tải huyết động, một phương pháp tiếp cận can thiệp được coi là không justified trong trường hợp hiện tại. Tuy nhiên, sự hiện diện của một đoạn túi phình có kích thước đáng kể dọc theo động mạch phế quản đòi hỏi phải được theo dõi thường xuyên. Các trường hợp không triệu chứng tương tự đã được xuất viện mà không có kế hoạch theo dõi có cấu trúc 24 hoặc được khuyên nên trải qua giám sát bằng chụp cắt lớp vi tính mỗi 6 tháng 25, nhưng chưa có chiến lược tối ưu nào được xác định. Trong trường hợp hiện tại, việc theo dõi hàng năm bằng CTA có cản quang đã được lựa chọn sau khi hội chẩn chung giữa chuyên khoa tim mạch và chẩn đoán hình ảnh. So với chụp cộng hưởng từ, CTA cung cấp độ phân giải không gian vượt trội, thời gian ghi hình nhanh hơn và các quy trình chuẩn hóa giúp tăng cường khả năng tái lập để đánh giá chi tiết túi phình và mạch máu 9. Chúng tôi đánh giá lợi ích của CTA vượt trội hơn so với các nguy cơ liên quan đến phơi nhiễm bức xạ, vốn đã được giảm thiểu bằng cách giãn cách hợp lý các khoảng thời gian chẩn đoán hình ảnh. Các trường hợp BAVM không triệu chứng khác – được quản lý bảo tồn và giám sát bằng chụp cắt lớp vi tính/CTA – đã chứng minh hình thái giải phẫu ổn định trong các khoảng thời gian từ 16 tháng đến 5 năm sau khi chẩn đoán, mà không có báo cáo nào về xuất huyết hoặc sự tăng kích thước tổn thương 24,25.

A particularly compelling consideration, which could potentially alter the treatment strategy, is the possibility of a direct contribution of the BAVM to AF pathogenesis. From a pathophysiological perspective, PVs serve as primary trigger zones for paroxysmal AF and thus are principal targets during AFCA 30. In the present case, the second and larger aneurysm was located immediately posterior to the left atrial dome and in close proximity to the right superior PV. This anatomical region, often referred to as the venous pole or posterior hilum, is a conduit for extracardiac neural structures, including components of the autonomic nervous system. Mechanical compression or traction exerted by the aneurysm on adjacent cardiac tissue and neural pathways could contribute to arrhythmogenesis through neuroregulatory mechanisms or creation of electrical irritability zones. Similar phenomena have been reported in thoracic interventions, such as lung or mediastinal surgery, during which manipulation of perihilar structures has been associated with new-onset atrial arrhythmias 31. These observations imply that the aneurysm itself contributed to this patient’s PAF episodes and that surgical or endovascular reduction of the aneurysmal mass effect could decrease atrial ectopy or AF burden by removing the mechanical and/or neurogenic stimulus. A potential association between frequently diagnosed coronary arteriovenous malformations and AF has also been proposed 32,33. Approximating such hypotheses are noteworthy, they must be weighed carefully against the risks of intervention involving an otherwise asymptomatic lesion, particularly in the absence of definitive causal evidence.

Một cân nhắc đặc biệt thuyết phục, có khả năng làm thay đổi chiến lược điều trị, là khả năng đóng góp trực tiếp của BAVM vào cơ chế bệnh sinh của AF. Từ góc độ sinh lý bệnh, các PV đóng vai trò là các vùng khởi kích chính cho AF kịch phát và do đó là các mục tiêu cốt lõi trong quá trình AFCA 30. Trong trường hợp hiện tại, túi phình thứ hai và lớn hơn nằm ngay phía sau trần nhĩ trái và ở vị trí rất gần với PV trên phải. Vùng giải phẫu này, thường được gọi là cực tĩnh ngoại vi hoặc rốn phổi sau, là một ống dẫn cho các cấu trúc thần kinh ngoài tim, bao gồm các thành phần của hệ thần kinh tự chủ. Sự chèn ép cơ học hoặc lực kéo do túi phình tác động lên các mô tim và các đường dẫn truyền thần kinh lân cận có thể góp phần gây ra loạn nhịp thông qua các cơ chế điều hòa thần kinh hoặc tạo ra các vùng kích thích điện học. Các hiện tượng tương tự đã được báo cáo trong các can thiệp lồng ngực, chẳng hạn như phẫu thuật phổi hoặc trung thất, trong đó việc thao tác vào các cấu trúc quanh rốn phổi có liên quan đến các loạn nhịp nhĩ mới khởi phát 31. Những quan sát này ngụ ý rằng bản thân túi phình đã góp phần vào các cơn PAF của bệnh nhân này và việc giảm thiểu hiệu ứng khối cơ học của túi phình bằng phẫu thuật hoặc nội mạch có thể làm giảm ngoại tâm thu nhĩ hoặc gánh nặng AF bằng cách loại bỏ kích thích cơ học và/hoặc do thần kinh. Một mối liên hệ tiềm tàng giữa các dị dạng động tĩnh mạch vành được chẩn đoán thường xuyên và AF cũng đã được đề xuất 32,33. Mặc dù các giả thuyết như vậy rất đáng chú ý, chúng phải được cân nhắc kỹ lưỡng trước các nguy cơ can thiệp liên quan đến một tổn thương hoàn toàn không có triệu chứng, đặc biệt là khi thiếu bằng chứng nhân quả chắc chắn.

Finally, in the context of a potential future need for AFCA, several periprocedural risks must be considered, requiring careful selection of the energy delivery strategy and extent of lesion formation. Conventional thermal ablation modalities, such as point-by-point radiofrequency ablation and cryoballoon ablation, have shown efficacy but may pose additional risk in this anatomical setting 34. Radiofrequency ablation relies on resistive heating and has been associated with complications such as tamponade, PV stenosis, and thromboembolism, particularly when lesion depth or continuity is inadequate. Cryoballoon ablation – a simplified single-shot technique – may lack the necessary myocardial selectivity in a patient with adjacent vascular malformations. In contrast, pulsed field ablation, a nonthermal modality utilizing irreversible electroporation, may offer a distinct safety advantage because it preferentially ablates myocardial tissue while sparing adjacent non-cardiac structures (e.g., esophageal, neural, and vascular tissues). This characteristic could reduce the risk of aneurysm thrombosis or rupture, outcomes that are difficult to predict given the variable response of aneurysmal tissue to thermal injury 35. Regarding lesion set selection, more extensive approaches – such as wide posterior wall isolation or box lesions – would increase procedural duration and inflammatory burden on the left atrium and surrounding structures.

Cuối cùng, trong bối cảnh có khả năng cần phải thực hiện AFCA trong tương lai, một vài nguy cơ quanh thủ thuật phải được xem xét, đòi hỏi phải lựa chọn cẩn thận chiến lược phát năng lượng và phạm vi hình thành tổn thương. Các phương pháp triệt đốt bằng nhiệt thông thường, chẳng hạn như triệt đốt bằng năng lượng sóng có tần số radio điểm-đối-điểm và triệt đốt bằng bóng lạnh (cryoballoon), đã cho thấy hiệu quả nhưng có thể gây ra thêm nguy cơ trong bối cảnh giải phẫu này 34. Triệt đốt bằng sóng có tần số radio dựa trên hiện tượng sinh nhiệt điện trở và có liên quan đến các biến chứng như ép tim cấp (tamponade), hẹp PV và thuyên tắc mạch, đặc biệt là khi độ sâu hoặc tính liên tục của tổn thương không đạt yêu cầu. Triệt đốt bằng bóng lạnh – một kỹ thuật một lần bơm (single-shot) đơn giản hóa – có thể thiếu tính chọn lọc mô cơ tim cần thiết ở một bệnh nhân có các dị dạng mạch máu lân cận. Ngược lại, triệt đốt bằng trường điện xung (pulsed field ablation), một phương pháp không dùng nhiệt sử dụng quá trình đảo ngược lỗ màng tế bào không hồi phục, có thể mang lại lợi thế an toàn rõ rệt vì nó ưu tiên triệt đốt mô cơ tim trong khi bảo tồn các cấu trúc ngoài tim lân cận (ví dụ: mô thực quản, thần kinh và mạch máu). Đặc tính này có thể làm giảm nguy cơ huyết khối hoặc vỡ túi phình, những kết quả vốn rất khó dự đoán do phản ứng thay đổi của mô túi phình đối với tổn thương do nhiệt 35. Về việc lựa chọn tập hợp tổn thương, các phương pháp tiếp cận rộng hơn – chẳng hạn như cô lập thành sau rộng hoặc các tổn thương dạng hộp (box lesions) – sẽ làm tăng thời gian thủ thuật và gánh nặng viêm lên tâm nhĩ trái cũng như các cấu trúc xung quanh.

Conclusions

Kết luận

This case highlights the importance of systematic preprocedural imaging in PAF/PAFL ablation to detect unexpected intra- or extracardiac findings, such as a BAVM, that may influence procedural strategy. BAVMs, although rare and often incidental, can pose substantial procedural risks during cardiac interventions. Key messages include: a) a multidisciplinary approach involving cardiologists, radiologists, and, when appropriate, thoracic or vascular surgeons is essential in complex cases without clear guidelines; b) the decision to intervene should be guided by a comprehensive risk–benefit assessment; and c) a standardized stratification approach would help to determine whether watchful surveillance is sufficient for asymptomatic BAVMs. Further research is needed to better estimate the frequency and clinical impact of intra- and extracardiac incidental findings prior to AFCA and to clarify whether routine non-invasive screening improves procedural outcomes.

Ca lâm sàng này nhấn mạnh tầm quan trọng của việc chẩn đoán hình ảnh hệ thống trước thủ thuật trong triệt đốt PAF/PAFL để phát hiện các tổn thương không mong muốn trong hoặc ngoài tim, chẳng hạn như BAVM, những tổn thương có thể ảnh hưởng đến chiến lược thủ thuật. BAVM, mặc dù hiếm gặp và thường được phát hiện tình cờ, có thể gây ra những nguy cơ thủ thuật đáng kể trong các can thiệp tim mạch. Các thông điệp chính bao gồm: a) phương pháp tiếp cận đa chuyên khoa bao gồm các bác sĩ tim mạch, bác sĩ chẩn đoán hình ảnh và các bác sĩ phẫu thuật lồng ngực hoặc mạch máu khi phù hợp là điều cần thiết trong các ca bệnh phức tạp chưa có hướng dẫn rõ ràng; b) quyết định can thiệp nên được dẫn dắt bởi một đánh giá toàn diện về lợi ích–nguy cơ; và c) một phương pháp phân tầng chuẩn hóa sẽ giúp xác định liệu việc giám sát chặt chẽ có đủ đối với các trường hợp BAVM không triệu chứng hay không. Cần có thêm các nghiên cứu để ước tính tốt hơn tần suất và tác động lâm sàng của các phát hiện tình cờ trong và ngoài tim trước thủ thuật AFCA, cũng như làm rõ liệu việc sàng lọc không xâm lấn thường quy có giúp cải thiện kết quả thủ thuật hay không.

Reference

  1. Chugh SS, Havmoeller R, Narayanan K, Worldwide epidemiology of atrial fibrillation: A Global Burden of Disease 2010 Study: Circulation, 2014; 129; 837-47
  2. Van Gelder IC, Rienstra M, Bunting KV, 2024 ESC Guidelines for the management of atrial fibrillation developed in collaboration with the European Association for Cardio-Thoracic Surgery (EACTS): Eur Heart J, 2024; 45; 3314-414
  3. Mansour M, Holmvang G, Sosnovik D, Assessment of pulmonary vein anatomic variability by magnetic resonance imaging: Implications for catheter ablation techniques for atrial fibrillation: J Cardiovasc Electrophysiol, 2004; 15; 387-93
  4. Hunter RJ, Ginks M, Ang R, Impact of variant pulmonary vein anatomy and image integration on long-term outcome after catheter ablation for atrial fibrillation: Europace, 2010; 12; 1691-97
  5. Ohana M, Bakouboula B, Labani A, Imaging before and after catheter ablation of atrial fibrillation: Diagn Interv Imaging, 2015; 96; 1113-23
  6. Kistler PM, Rajappan K, Jahngir M, The impact of CT image integration into an electroanatomic mapping system on clinical outcomes of catheter ablation of atrial fibrillation: J Cardiovasc Electrophysiol, 2006; 17; 1093-101
  7. Richmond L, Rajappan K, Voth E, Validation of computed tomography image integration into the EnSite NavX mapping system to perform catheter ablation of atrial fibrillation: J Cardiovasc Electrophysiol, 2008; 19; 821-27
  8. Quintana RA, Dong T, Vajapey R, Preprocedural multimodality imaging in atrial fibrillation: Circ Cardiovasc Imaging, 2022; 15; e014386
  9. Bardo DME, Brown P, Cardiac multidetector computed tomography: Basic physics of image acquisition and clinical applications: Curr Cardiol Rev, 2008; 4; 231-43
  10. Perna F, Casella M, Narducci ML, Collateral findings during computed tomography scan for atrial fibrillation ablation: Let’s take a look around: World J Cardiol, 2016; 8; 310-16
  11. Schietinger BJ, Bozlar U, Hagspiel KD, The prevalence of extracardiac findings by multidetector computed tomography before atrial fibrillation ablation: Am Heart J, 2008; 155; 254-59
  12. Machaalany J, Yam Y, Ruddy TD, Potential clinical and economic consequences of noncardiac incidental findings on cardiac computed tomography: J Am Coll Cardiol, 2009; 54; 1533-41
  13. Cain H, Spanel KEtiology and morphogenesis of the so-called bronchial arterioma: Klin Wochenschr, 1980; 58; 347-57 [in German]
  14. Nabeta M, Koganemaru M, Takasu O, Ruptured aneurysm associated with bronchial arteriovenous malformation: Intern Med, 2016; 55; 849-50
  15. Danyalian A, Sankari A, Hernandez F, Pulmonary arteriovenous malformation: StatPearls [Internet], 2025, Treasure Island (FL), StatPearls Publishing
  16. Walker CM, Rosado-de-Christenson ML, Martínez-Jiménez S, Bronchial arteries: Anatomy, function, hypertrophy, and anomalies: Radiographics, 2015; 35; 32-49
  17. Burke CM, Safai C, Nelson DP, Pulmonary arteriovenous malformations: A critical update: Am Rev Respir Dis, 1986; 134; 334-39
  18. Gorsi U, Sharma M, Jugpal TS, Bronchopulmonary arteriovenous malformation presenting as cryptogenic hemoptysis in a patient with bicuspid aortic valve: Lung India, 2020; 37; 257-59
  19. Chen A-P, Li H-M, Yu H, Bronchopulmonary arteriovenous malformation – demonstrated by multidetector computed tomography angiography: Eur J Cardiothorac Surg, 2010; 37; 484
  20. Vincze B, Lázár I, Mezei P, Spontaneous haemothorax – thoracic surgeon and intervention radiologist successful cooperation: Magy Seb, 2018; 71; 155-62
  21. Seo Y-H, Kwak JY, Spontaneous hemomediastinum and hemothorax caused by a ruptured bronchial artery aneurysm: Korean J Thorac Cardiovasc Surg, 2011; 44; 314-17
  22. Lococo F, Cafarotti S, Margaritora S, Hemomediastinum and hemothorax after dissecting bronchial artery aneurysm: The limit of the surgical option: Interact Cardiovasc Thorac Surg, 2011; 12; 621
  23. Shimizu H, Tanabe N, Tatsumi KRacemose hemangioma of the bronchial artery: Nihon Rinsho, 2009; 67; 1038-41 [in Japanese]
  24. Uchiyama D, Fujimoto K, Uchida M, Bronchial arteriovenous malformation: MDCT angiography findings: Am J Roentgenol, 2007; 188; W409-11
  25. Ito A, Takao M, Shimamoto A, Primary racemose hemangioma with bronchial-pulmonary arterial fistula: Respirol Case Rep, 2018; 6; e00314
  26. Tsukahara Y, Kurozumi M, Matsuda J, Successful embolization of a primary bronchial artery racemose hemangioma by the ingenious use of a microballoon catheter: Radiol Case Rep, 2024; 19; 4260-65
  27. Yachi T, Nishida Y, Saito NRacemose hemangioma of the bronchial artery with pulmonary artery fistula: Kyobu Geka, 2022; 75; 1083-87 [in Japanese]
  28. Takano R, Matsutani T, Hagiwara N, Racemose hemangioma of the bronchial artery mimicking esophageal submucosal tumor: A case report: Clin J Gastroenterol, 2020; 13; 1022-27
  29. Saiga A, Sugiura T, Higashide T, Multiple enlarged aneurysms in primary racemose hemangioma of the bronchial artery: Successful prophylactic transcatheter arterial embolization using N-butyl-2-cyanoacrylate and coils: Cardiovasc Intervent Radiol, 2018; 41; 811-15
  30. Bizhanov KA, Abzaliyev KB, Baimbetov AK, Atrial fibrillation: epidemiology, pathophysiology, and clinical complications (literature review): J Cardiovasc Electrophysiol, 2023; 34; 153-65
  31. Bagheri R, Yousefi Y, Rezai R, Atrial fibrillation after lung surgery: Incidence, underlying factors, and predictors: Kardiochir Torakochirurgia Pol, 2019; 16; 53-56
  32. Jamali HK, Raza U, Waqar F, Idiopathic atrial fibrillation and coronary arteriovenous fistulae: Is there a link?: Cardiology, 2016; 134; 433-35
  33. Rämö OJ, Tötterman KJ, Harjula AL, Thrombosed coronary artery fistula as a cause of paroxysmal atrial fibrillation and ventricular arrhythmia: Cardiovasc Surg, 1994; 2; 720-72
  34. Buist TJ, Zipes DP, Elvan A, Atrial fibrillation ablation strategies and technologies: Past, present, and future: Clin Res Cardiol, 2021; 110; 775-88
  35. Shaheen N, Shaheen A, Ramadan A, Efficacy and safety of novel pulsed field ablation (PFA) technique for atrial fibrillation: A systematic review and meta-analysis: Health Sci Rep, 2023; 6; e1079

Có thể bạn quan tâm